病例分析室NO69妊娠合并双侧卵

分享人：周坚红、马麟娟

撰写人：马蹑影、张弢

患者，女，28岁，1-0-0-1，因“发现盆腔包块23天，产后21天无乳汁分泌”于-08-27至我院门诊就诊。

现病史：平素月经规则，周期36天，经期7天，量中，色红，无痛经，白带无殊。末次月经年10月29日，量与性状同前。23天前（停经40周）因胎心监护可疑，考虑“胎儿窘迫？”收入我院，入院复查监护NST+，完善胎儿生长测量B超提示：“孕母右卵巢10.0*8.4*7.3cm，左卵巢9.8*8.2*5.6cm，均多房囊性”，告知行阴道分娩时可能发生卵巢囊肿破裂、扭转或阻挡胎头下降等风险，孕妇要求行阴道分娩，予普贝生引产，于21天前平产一g男婴，Apgar评分10-10，胎盘自娩完整，行新生儿早接触，送母婴同室，产后恢复可，于产后第4天出院。产后一周均无乳汁分泌，至我院母乳喂养门诊就诊，建议继续婴儿吸吮或使用吸奶器定时刺激乳头，当时外院查生殖激素：LH＜0.1IU/L，FSH＜0.1IU/L，睾酮(TTE)49.87nmol/L，E2＞pmol/L，P.8nmol/L，PRL.5ng/mL，彩超示：双卵巢囊性增大（右卵巢11.1*8.3*7.5cm，左卵巢8.9*6.7*4.4cm，内均见10余枚暗区），无明显产后恶露，无腹胀腹痛，诊断“卵巢囊肿”，建议妇科门诊就诊。患者现仍无乳汁分泌，来院就诊。

既往史：18年前因“阑尾炎”行经腹阑尾切除术，余无特殊；本次妊娠为自然妊娠，未行促排卵治疗，停经53天hCG.0IU/L，妊娠早期无明显恶心呕吐等早孕反应，妊娠期无糖尿病、高血压疾病等并发症。

家族史：无特殊。

体格检查：面部痤疮明显，无多毛、脱发、声音低沉等雄性化体征，恶露少。双乳在孕期无明显发育，形态正常，按摩乳房见少量乳汁溢出。

辅助检查：

(-08-27)生殖激素：LH﹤0.30IU/L，FSH﹤0.30IU/L，PRL﹥.0ng/mL，E.00pmol/L，P5.84nmol/L，TTE10.9nmol/L，DHEA-S3.69μmol/L。(注：LH：黄体生成素，FSH：卵泡刺激素，PRL：泌乳素，P：孕酮，E2:雌二醇，DHEA-S：硫酸脱氢表雄酮，TTE：睾酮。下同)

(-08-27)妇科三维超声：子宫前位，大小9.5*8.4*5.2cm，位于盆腔右侧，内膜厚约0.19cm（单层）,宫腔分离0.16cm。宫壁回声尚均匀。子宫左前方、盆腔正中见卵巢回声,大小7.5*9.5*6.4cm，内密布大小不等暗区，液清，较大者大小4.6*2.2*3.3cm，隔上见动静脉血流。左侧腹腔内约脐下两指见卵巢回声，大小7.6*6.2*2.7cm，内见5-6个暗区，见分隔，液清，较大者大小4.7*4.9*2.6cm，隔上见动静脉血流。主要诊断：产后子宫，子宫增大;双卵巢黄素化囊肿考虑，位置异常。

（8月4日胎儿生长测量B超，右侧卵巢）

（8月27日妇科三维B超，子宫左前方卵巢）

初步诊断：双侧卵巢囊肿：卵巢膜-黄素囊肿？

诊疗计划：

1.今已有乳汁分泌，继续婴儿吸吮或使用吸奶器定时刺激乳头；2.半月后复诊。

9月10日产后35天

产妇诉自上次就诊后开始分泌少量乳汁，起初约10mL每日，此后逐渐增多，现每日约mL。

(-09-10)妇科三维超声：右卵巢大小约6.2*5.5*4.2cm，内见多个大小不等暗区，较大约2.1*2.4*1.7cm，左卵巢大小约5.2*3.9*3.4cm，回声无殊。

医嘱：1.复查生殖激素及完善甲状腺功能，半月后复诊；2.产后42天常规产后随诊；3.继续婴儿吸吮或使用吸奶器定时刺激乳头。

9月17日产后42天

(-09-17)生殖激素：LH0.84IU/L，FSH3.82IU/L，PRL.0ng/mL，TTE0.2nmol/L，E2﹤18.40pmol/L，P0.38nmol/L。

(-09-17)甲状腺激素全套：总三碘甲状腺原氨酸(TT3)1.39nmol/L，游离三碘甲状腺原氨酸(FT3)4.48pmol/L，总甲状腺素(TT4).93nmol/L，游离甲状腺素(FT4)12.86pmol/L，高敏促甲状腺素(TSH)3.33mIU/L。

9月21日产后46天

(-09-21)妇科三维超声：右卵巢大小约5.2*3.3*3.4cm，内见5-6个较大暗区，较大2个分别为2.0*1.9*2.0cm，2.1*2.2*1.5cm，均内液清。左卵巢大小约3.1*3.3*1.8cm，回声无殊。

11月12日产后3+月

产妇诉痤疮好转，现每日奶量可达-mL，几乎无需添加配方奶粉。

(-11-12)妇科三维超声：右卵巢大小约4.3*2.4*2.0cm，内见多个小暗区，均内液清。左卵巢大小约2.6*1.3*1.4cm，回声无殊。

(-11-12)生殖激素：LH11.00IU/L，FSH8.90IU/L，PRL45.4ng/mL，TTE0.4nmol/L，E.60pmol/L，P0.44nmol/L。

（11月12日妇科三维B超：右侧卵巢）

医嘱：1.暂无需妇科复查，有异常及时就诊；2.继续坚持母乳喂养。

结合病程及辅助检查，目前诊断：卵巢膜-黄素囊肿。

知识点1：什么是卵巢膜-黄素囊肿

卵巢膜-黄素囊肿(theca-luteincysts,TLCs),又称卵巢高反应性黄素化(hyperreactioluteinalis,HL)是一种少见的妊娠相关的疾病。表现为双侧卵巢明显增大，由多发良性膜-黄素囊肿组成，是一种自限性的疾病。TLCs病因不明，因其在多胎妊娠、妊娠滋养细胞疾病或绒毛膜癌中更加常见，猜测其与高β-hCG水平相关。TLCs在单胎妊娠中更加少见，因此目前的研究文献均为病例报道。TLCs可以发生在任意孕期，有研究对既往病例报道进行回顾，发现TLCs54%发现于晚孕期，16%发现于早孕期，37%在剖宫产时才发现。

TLCs可能继发于β-hCG引起的卵巢刺激，与过高的β-hCG可以引起卵巢膜细胞过度增殖有关，或与卵巢基质对β-hCG敏感性升高有关。因而TLCs有时并发于高hCG相关性疾病，如妊娠剧吐、妊娠期甲亢、胎儿宫内生长受限、先兆子痫甚至HELLP综合征有关。有研究对既往病例报道进行回顾分析，在单胎妊娠的58个孕次中，其中28.9%早产，19%发生先兆子痫，31.7%发生胎儿宫内生长受限。早孕期高hCG是胎盘发育不良的征兆，而胎盘发育不良与妊娠期高血压疾病、宫内生长受限或HELLP有关。

知识点2：卵巢膜-黄素囊肿的诊断与鉴别

1.临床表现

TLCs患者绝大多数无症状，通常在常规产科B超检查或剖宫产时发现。偶发生的下腹痛或急腹症与卵巢扭转或破裂有关。

约15%-25%的TLCs患者有高雄表现。由于hCG与LH相似的作用，hCG引起了卵巢膜细胞的增生，引起雄激素合成增加。总的来说孕期高雄很少见，最常见病因是妊娠期黄体瘤（gestationalluteoma），次病因既为TCLs。孕期或产后高雄可表现为额颞部脱发、阴蒂肥大、声音低沉、面部囊状痤疮、多毛等。大多数HL患者无高雄表现（70%），婴儿高雄更加少见。由于胎盘中高活性的芳香化酶，雄激素被转化为雌激素，因此通常来说不会发生女婴的雄性化表现。

也有报道认为TLCs最主要的临床特点为无乳汁分泌、孕期无乳房变化。升高的hCG及TTE均与泌乳启动延迟、奶量少有关。

2.实验室检验

血清β-hCG可异常升高；TSH可降低；雄激素常明显升高，包括睾酮、游离睾酮、雄烯二酮等均可升高；性激素结合球蛋白SHBG可增加或减少。肿瘤标志物正常范围。

3.影像学检查

TLCs由于较少见，需请经验丰富的B超医生进行评估。超声的表现为典型的卵巢轮辐状外观，呈双侧，正常多普勒频谱，无实性成分。有研究对比妊娠滋养细胞疾病引起的TLCs与黏液性卵巢肿瘤的盆腔MRI图像，认为TLCs弥散系数更高（ADC）。

4.病理诊断

典型的病理：膜细胞增生，同时伴有显著的黄素化，这些囊肿的卵泡液中可能含有雄激素。

5.鉴别诊断

（1）卵巢过度刺激综合征(OHSS)

因TLCs有卵巢囊性增大,发生在孕早期易误诊为OHSS。后者多有卵巢刺激病史,如IVF术后,经促排卵治疗或既往PCOS史等。OHSS多发生在妊娠前3个月,典型临床表现为双侧卵巢明显增大,呈多囊样,腹胀腹痛、恶心呕吐症状明显,大量腹水,胸水,部分可并有心包积液,急性水电解质失衡等。超声表现为双侧多个薄壁囊泡。两者就诊时临床症状相似,均有血HCG增高,超声均有双侧卵巢囊性增大,但OHSS患者有效血容量减少明显,胸腹水症状多见,多发生在早孕期,中晚孕期卵巢多渐减小至正常水平。

（2）妊娠黄体瘤

多发生在妊娠的最后3个月,表现为单侧卵巢膜细胞或基质细胞的的实质性增生,临床可见单侧卵巢增大,以实性为主,多数合并有雄性化表现,约半数以上女婴有雄性化体征。

（3）卵巢浆液性囊腺瘤

多为单侧,大小不等,表面光滑,囊性,壁薄,其有浅黄色清亮液体,可呈单房或多房性。临床上不易鉴别,但其与妊娠无明显相关性,可协助孕前超声辅助诊断。

（4）卵巢恶性肿瘤

肿瘤标志物可升高，B超或磁共振可见囊肿内实性成分，通常有血流信号。

分析1

本病例中产妇在孕晚期突然发生的双侧卵巢多发性囊肿给临床医生带来很大的挑战。首先就是诊断的问题，短期内快速增大的卵巢需要排除恶性病变。但结合本病例产妇产后未及时泌乳，生殖激素提示雄激素明显升高，借助有经验的B超医生的帮助，初步考虑为卵巢膜-黄素囊肿这一少见的良性、自限性疾病。因无法完全排除卵巢恶性肿瘤可能，我们后续严密地随访了该产妇，产妇的依从性良好，定期复查的过程中双侧卵巢逐渐减小，乳汁分泌随雄激素下降及囊肿的缩小缓慢增多，可以间接地证明我们的诊断。确诊TLCs病理为金标准，但本病例产妇为阴道分娩，无法取得卵巢组织。产妇早孕期血清β-hCG正常范围，无异常升高，无恶心呕吐等早孕反应，无妊娠期高血压疾病、宫内生长受限等并发症，产前及产后常规未测血清β-hCG，推测可能存在孕晚期及产后异常的hCG增高或卵巢基质对β-hCG敏感性升高。

通过这一病例的回顾，我们总结当孕期，尤其是晚期突然出现的双侧卵巢多发性囊肿，患者若有高血清β-hCG值，有高雄表现或高雄激素血症，产后无乳汁分泌或泌乳启动延迟，卵巢肿瘤标志物正常范围，结合有特点的超声影像学表现，可以诊断为卵巢膜-黄素囊肿，但后续需严密随访，若发现时尚未分娩需尤其

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